来源：《中国脊柱脊髓杂志》

作者：李想、王圣林

2023年寰枢椎研究领域在前后路手术技术改进、手术安全性的提升、寰枢椎手术术后翻修、人工智能及3D打印、罕见病或全身系统性综合征合并的寰枢椎不稳/寰枢椎脱位等方面都出现了很多值得关注的动向。

本研究的目的就是通过了解本领域的最新研究动态，为该领域的工作者提供新的研究方向和科研思路。

本研究主要分两部分，第一部分是通过文献计量学的方法对2023年发表的中英文文献进行可视化分析。其中中文文献通过中国知网进行检索，而英文文献通过Pubmed进行检索；第二部分是对2023年发表的寰枢椎领域重要文献进行综述。

相较于骨科其他领域，寰枢椎领域研究的文献发表数量相对较少，我们在Pubmed上以“atlantoaxial”为检索词进行检索发现：2023年关于寰枢椎的文章共238篇，通过阅读摘要去除个案、肿瘤、兽医、教学论文、信件及不相关领域论文，总计有97篇文献纳入本次文献总结。上述文献中位于JCR分区Q1区的文章有15篇；Q2区文献总计34篇；另外48篇位于Q3区及以下。具体文章类型包括临床论著、基础研究、系统评价等多种类型。具体涉及的关键词见下图（图1）。

图1

在97篇文献中，国人发表文章为49篇，占50.51%，位列首位。并列第二位的是日本学者和印度学者，均为10篇（10.3%）。排在第三位的是美国学者，发表了5篇（5.15%）。2023年发表两篇以上文献的国家分布见下图。

图2

按杂志分类，World Neurosurgery和Frontiers in Surgery发表杂志数量位列前两位，分别发表了10篇和6篇论文。而Spine Journal、Neurospine、Global Spine Journal、Operative Neurosurgery、Acta Neurochirurgica、Journal Of Orthopaedic Surgery And Research，总计6本杂志均各发表了4篇论文。而脊柱外科医生较为关注的J Bone Joint Surg Am、Spine、European Spine Journal、J Neurosurg Spine等杂志也均有寰枢椎相关文献发表。具体见下图（图3，仅部分列出发表1篇文献的杂志）。

图3

97篇文献中有51篇文献可确认导致寰枢椎不稳、脱位的原因，对我们明确寰枢椎领域研究的疾病种类有很大的帮助。其中合并类风湿性关节炎有11篇，其次是寰枢椎骨折（10篇）以及颅底凹陷（9篇）。具体致病因素见下图（图4）。

图4

在中国知网以“寰枢椎”为主题词进行检索，检索范围限定在期刊，在2023年一共发表了寰枢椎领域相关文献35篇。根据中国知网自带的可视化分析软件进行分析，对此35篇文献的主题分布、期刊分布、机构分布情况进行可视化分析，结果如下。

针对寰枢椎前路经口手术并发症较高的问题，广州孙逸仙纪念医院艾福志教授团队和南部战区总医院夏虹教授团队设计了一种难度逐级增加的经口松解技术用于治疗复杂性难复性寰枢椎脱位[1]。其核心理念是以尽可能小的手术切除范围达到满意的复位，以降低手术难度，减少手术并发症。作者根据术前影像资料预测前路手术的松解难度，据此将前路松解手术分为1-4级，难度逐级增加。可能影响前路松解难度的影像学表现包括：寰齿关节骨赘、齿突侧后方骨赘、齿突发育异常、寰枢侧块关节退变导致的间隙狭窄或间隙消失、寰枢侧块关节骨性融合、寰枢侧块关节侧方移位、寰枢侧块关节倾斜度、颅底凹陷、寰椎枕化、寰枢椎旋转脱位、陈旧性齿状突骨折、游离齿状突。术中在完成每一步松解后，利用2mm椎板钳撬拨颈2椎体。以颈1前弓后缘与齿突、或同水平颈2前缘接触作为松解充分与否的标志。对于需要切除颈1前弓的病例，在切除之前先测量颈1前弓和颈1侧块前缘的距离，作为术中复位与否的参考。前路松解后利用前路经口寰枢椎复位板进行固定。作者在2010年-2019年间采用上述前路手术方式总计治疗了201例难复性寰枢椎脱位的患者。其中42%（84/201例）患者表现为寰枢关节退变或齿状突钩状发育异常。所有患者均获得满意复位。80%(160/201)的患者仅需要接受低级别前路松解，即仅需要切除颈长肌、寰椎前弓下1/2、寰枢侧块关节前方的关节囊及关节内软骨即可获得满意复位。仅有17%的患者需要接受3级及3级以上的前路松解。寰枢关节退变显著增加需要接受高级别前路松解手术的风险。该术式整体手术并发症发生率4.5% (9/201)。最终随访结果显示，融合率为98.5%，ASIA运动评分和JOA评分分别提高至97.28分16.25分。作者认为，这种新型的难度梯度逐级增加的前路松解手术并发症发生率与后路手术基本相似。对于后路松解手术无法实现有效复位，或者无法行后路手术的患者，采用上述前路松解技术是一种有效的替代方案。

南部战区总医院尹庆水教授团体通过对前期病例的分析，发现影响寰枢椎复位的因素除软组织挛缩的原因外，骨性因素也是重要的原因[2]。作者根据骨性因素发生的部位将其分为A型和B型两种。若影响复位的骨性因素主要位于侧块则为A型；而如果影响复位的骨性因素主要位于中线，即齿突，则为B型。据骨性阻挡复位因素的来源，采取不同的处理措施。该研究总计纳入213例难复性寰枢椎脱位，均采取前路经口畸形截骨、重塑、松解以及钛板内固定技术，取得了满意的效果。有3例患者螺钉侵袭椎动脉，但因为都是非优势侧因此均无临床症状。1例患者因骨质疏松出现螺钉松动。其余患者均于术后6-12个月实现骨性融合。1例患者术后1周出现伤口感染、行伤口清创内固定取出后行后路固定。术后2年复查，伤口恢复良好。作者认为，上述前路经口松解技术是治疗存在骨性遮挡的难复性寰枢椎脱位和/或颅底凹陷疾病的有效方法。

该团队今年发表的另一篇文章关注儿童寰枢椎前路手术的问题[3]。因为发育原因，传统的寰枢椎前路内固定装置应用于儿童患者因软组织覆盖困难，容易出现术后吞咽困难、伤口裂开等问题。C-JAWS是一款应用于颈椎前路ACDF手术的椎体间加压固定装置，因其轻巧（厚度仅为1.5mm），切迹低，对软组织损伤小，因此作者将此类固定装置应用于儿童寰枢椎前路松解后寰枢侧块关节的固定，取得了满意的效果。作者总计采用上述方式治疗了8例难复性寰枢椎脱位的儿童患者，平均年龄10岁（8-12岁）；手术时间152.5±32.0分钟；术中出血量77.5±22.5 ml；平均随访19.4±5.8个月。ADI由术前7.4±1.4 mm改善至术后1.2±0.8 mm。JOA评分由术前10.0±1.7分改善至术后14.1±1.5分。平均随访时间19.4±5.8个月，所有患者均获得骨性融合，未出现再脱位及神经损害加重的病例。

颈内动脉损伤是寰枢椎前路手术的严重并发症之一，尤其是枕颈部发育畸形的患者，因血管走行异常，术中损伤颈内动脉的几率更大。但其严重性一直以来未引起足够的重视。针对枕颈部“三明治畸形”（寰椎枕化同时合并颈2-3分割不全）合并寰枢椎脱位的临床特点，北京大学第三医院骨科王圣林、李危石教授团队根据颈内动脉和寰椎侧块之间的位置关系，提出一种描述颈内动脉走行的分型系统，用于指导临床，降低术中颈内动脉损伤的几率[4]。作者分析了80例“三明治畸形”合并寰枢椎脱位患者的颈部CTA资料，主要关注两方面的问题，一是颈内动脉与寰椎前弓之间的距离以及与寰椎侧块螺钉水平面走形方向之间的夹角；二是冠状面上颈内动脉内侧壁与中线之间的距离。其中后者又根据颈内动脉内侧壁所在的位置将其分为4区：Z1区，颈内动脉内侧壁位于寰椎侧块内缘缘纵切线的内侧；Z2区，颈内动脉内侧壁位于寰椎侧块内侧缘纵切线与寰椎侧块中点纵切线之间；Z3区，颈内动脉内侧壁位于寰椎侧块中点纵切线与寰椎侧块外侧缘纵切线之间；Z4区，颈内动脉内侧壁位于寰椎侧块外侧缘纵切线外侧。结果发现，65%“三明治畸形”合并寰枢椎脱位患者颈动脉内壁位于Z1-Z3区，其中11.2%位于Z1-Z2区。对于颈内动脉极度内聚的患者在行前路松解手术时一定要注意避免损伤内聚的颈内动脉。同时在后路置入寰椎侧块螺钉以及颈1-2融合器的过程中也要尽量内聚，以避免损伤前方的颈内动脉。

2023年有多篇文献采用后路寰枢侧块关节融合技术治疗多种寰枢椎疾患，取得了显著的治疗效果。

寰枢椎后路手术时为充分显露寰枢侧块关节，有时需切断颈2神经，常导致患者术后出现枕颈部疼痛不适。为此海军军医大学上海长征医院倪斌教授团队[5]提出了一种新方法，在后路显露过程中沿颈2峡部将颈2神经根和静脉丛推向头端显露寰枢侧块关节，从而有效保留了颈2神经根。同时通过切除部分颈1后弓下缘和颈2椎板上缘骨质用于寰枢侧块关节内植骨，又避免了取骨区并发症的发生。作者采用这种技术治疗了15例退变性寰枢关节不稳定的患者，平均随访时间40.7±13.4个月，结果发现所有患者均获得了骨性融合，平均融合时间4.4±1.1个月。寰齿前间隙由术前8.6±1.5mm改善至1.9±0.5mm；寰枢侧块关节高度由术前1.7±0.5mm恢复至4.7±0.3mm。JOA评分由14.9±1.5分提高到16.7±0.6分。颈部VAS疼痛评分由术前4.5±1.8分改善至0.5±0.6分。同时该团队发表的另一篇文章采取类似的技术对游离齿状突导致的寰枢椎脱位也取得了满意的治疗效果。

宣武医院陈赞教授团队[6]设计了一个单中心、回顾性队列研究，采用后路颈1-2关节内撑开、固定以及悬梁臂技术治疗B型颅底凹陷（无寰枢椎脱位型颅底凹陷）患者，通过与单纯枕大孔减压技术对比，比较两者之间的临床疗效差异。该研究总计纳入54例患者，男25例，女29例，平均年龄48.67岁。其中实验组30例，手术方式为后路颈1-2关节内撑开、融合器植入以及内固定；对照组24例，手术方式为单纯枕大孔减压。评价指标包括齿突尖至Chamberlain线的距离、斜坡-枢椎角、延脊髓角、颅脊交接三角区面积、蛛网膜下腔宽度和脊髓空洞宽度、JOA评分和SF-12评分。结果显示，实验组在齿状突下移程度、斜坡-枢椎角和延脊髓角改善程度、蛛网膜下腔宽度和脊髓空洞宽度恢复程度方面均显著由于对照组。实验组在随访过程中无内固定相关并发症，无融合器塌陷、神经损害并并发症。提示上述技术对于B型颅底凹陷是一种安全有效的治疗方案。

后路寰枢侧块关节融合技术的推出也为真正意义上的寰枢椎微创技术的发展提供了可能性。美国学者Aaron Gelinne等[7]介绍了一种后路经肌间隙入路的微创寰枢椎融合技术，并报道了5例临床应用经验。术中患者取俯卧位，使用Mayfield头架进行固定。术中使用美敦力导航系统指引螺钉植入，导航示踪器固定在Mayfield头架上。术中首先在颈1侧块和颈2峡部外侧做切口。在透视下经皮将软组织扩张器置入到颈1-2侧块关节，在保护鞘的保护下处理椎间隙，制备植骨床，并最终置入填塞有异体骨的钛合金融合器。之后在导航指引下另作切口经皮置入双侧颈2峡部螺钉或椎弓根螺钉。而颈1侧块螺钉可利用置入融合器时的切口并与双侧颈2峡部平行，尽可能进入到颈1侧块的最远端。筋膜下穿入连接棒并最终锁紧。该研究总结纳入56例齿状突骨折的患者，其中51例采取传统手术方式，5例采取上述微创手术方式。微创组在手术出血量方面表现出明显的优势（微创组平均30ml，开放组平均150ml），而在其他评价指标，包括住院时间、手术时间、疼痛评分方面，两组间无显著差异。作者认为此研究主要有两方面的意义：一是证明后路微创技术治疗齿状突骨折是安全可行的；二是后路寰枢椎微创技术在降低术中出血量的同时可保证手术疗效。因此具有广阔的应用前景。

对于寰枢椎畸形，如寰椎枕化、颈1-2关节对位不良、寰枢椎旋转脱位、颈1-2侧块关节间隙严重狭窄导致枕骨下陷、椎动脉走形异常、颈1侧块位置较深等情况，往往导致颈1侧块螺钉植入困难。这种情况下虽然枕颈固定也是一种选择，但颈1-2固定仍为首选方案。为此印度学者Singh DK[8]提出了一种枢椎上关节突尖部截骨的办法，通过切除部分颈2上关节突可更好的显露颈1侧块螺钉进钉点，保留颈2神经节和颈2神经根，降低椎动脉损伤以及舌下神经损伤的风险。作者在文章中展示的病例显示，对于多数因枕颈部畸形导致颈1侧块螺钉置入困难的患者，该项技术是一种简单、安全有效的解决办法。

随着寰枢椎手术的不断开展以及随访时间的延长，寰枢椎术后的翻修成为一个必然面临的问题。南部战区总医院马向阳教授团队[9]回顾了109例因寰枢椎脱位行手术治疗后术后翻修患者的临床资料。根据术前影像学表现将翻修原因分为3种类型：未复位未融合（73例）；融合但未复位（19例）；复位但未融合（17例）。根据上述原因分别采取不同的翻修策略。最终86例患者获得最终的骨性融合。融合所需时间平均6个月（3-24个月）。JOA评分由术前12.4±3.0分改善至15.0±1.9分。12例患者（11%）出现手术并发症，包括手术部位伤口感染5例；泌尿系感染2例；呼吸功能下降1例，肺部感染4例。除2例患者因肺部感染死亡以外，其余10例患者经治疗后均顺利出院。有3例患者再次因不融合而接受第二次翻修手术，作者认为，未复位-未融合是最常见的翻修原因，经口寰枢椎复位钢板内固定是首选治疗方法。对于未复位-已融合的患者，又根据融合程度分为点状融合广泛融合两种。对于点状融合患者，可尝试再次前路或后路松解及固定融合。而对于广泛融合的患者，因不具备复位的条件，只能考虑前路经口齿状突切除。对于复位-未融合的患者，说明术后即刻内固定牢固，但因未融合导致内固定失败。因此翻修手术的重点是在保证内固定稳定的前提下充分植骨融合

对于复杂寰枢椎畸形的患者，术中导航技术的应用有助于提高螺钉置入的安全性。德国学者Haemmerli J等[10]在Spine J上发表了文章，比较术中CT导航和锥形束CT导航两种导航技术在寰枢椎后路螺钉置入的安全性方面的差异。结果发现两种导航技术螺钉置入的准确度分别达到97.7%和98.9%，提示两种导航技术均可达到安全、满意的效果。但相对于传统导航技术，锥形束CT导航技术手术的时间明显缩短。

北京大学第三医院王永强、王超教授团队[11]针对退变性寰枢椎不稳定导致的颈脊髓病发表了相关文章。作者回顾了2003年-2020年收治的退变性寰枢关节不稳定导致颈脊髓病的病例，总计包括40例患者，平均年龄62.3±7.7岁，随访时间至少2年。患者最常见的影像学表现为颈1垂直移位、寰枢侧块关节硬化及寰枢侧块关节间隙狭窄。除2例患者采取前路经口松解加后路固定的手术方式外，其余38例患者均采取单纯后路复位及寰枢椎钉板固定的手术方式。最终结果显示，所有患者均获得骨性融合，95%的患者获得解剖复位。患者JOA评分由术前9.3±2.6分改善至14.8±2.1分。1例患者随访过程中出现钉帽松动，但未影响融合。5例患者出现取骨区疼痛。作者认为，不同于其他原因导致的寰枢关节不稳定，退变性寰枢椎不稳定更多的表现为前向移位的同时合并垂直移位，尽量实现解剖复位是此类患者的最佳治疗选择。

针对“三明治畸形”导致的寰枢椎脱位，北京大学第三医院骨科王圣林教授团队发表了系列文章。除上文提到的一篇关注血管畸形的文章外，该团队还通过一项回顾性病例对照研究，对此类疾患的临床特点和手术疗效做了详细分析[12]。作者收集了2000-2018年收治的253例“三明治畸形”合并寰枢椎脱位患者的临床资料，作为病例组。根据每年收治的“三明治畸形”合并寰枢椎脱位患者的数量，按1：1的匹配率选取寰枢椎脱位但无“三明治畸形”的患者作为对照组。两组间在基线水平上无显著差异。比较两组间在临床特点和手术疗效方面的差异。结果发现，与无“三明治畸形”的寰枢椎脱位患者相比，合并“三明治畸形”的寰枢椎脱位患者发病年龄更早，颈脊髓病的症状更为常见，术前神经损害表现更为严重（JOA评分更低），更容易合并低位颅神经的症状以及Chiari畸形和脊髓空洞。在手术方式上，28.5%的病例组患者需进行前路经口松解，而对照组患者，前路经口松解的比例仅为5.1%。由于此类患者多合并颈2椎弓根发育不良以及椎动脉高跨，导致颈2节段置钉困难，因此34.4%的患者术中需采取其他补救的固定方式以提高螺钉把持力，而对照组这一比例仅为6.3%；而术后神经功能改善率也显著低于对照组。根据这项大宗病例的研究结果，作者认为，合并“三明治畸形”的寰枢椎脱位患者，因更可能合并骨性结构以及神经、血管畸形，因此在术前规划时要考虑多种内固定方式的组合使用，同时根据患者的实际情况，采取个体化的治疗方案。而之后该团队又利用有限元分析模型发现，“三明治畸形”导致寰枢椎脱位患者的寰椎十字韧带，特别是其纵向韧带部分，往往承受过度的应力，对解释上述临床特点提供了理论支撑[13]。

中央型/轴向寰枢椎脱位是由印度Goel教授提出，是指寰齿前间隙无显著改变，或无齿突引起的硬膜及神经受压证据的“寰枢椎脱位”患者。目前该理论存在争议。印度学者Shah A等[14]通过对过去12年收治的393例中央型/轴向寰枢椎脱位患者临床资料的回顾性分析，认为此类寰枢椎脱位主要由寰枢椎不稳引起，单纯寰枢椎固定而无需骨性和软组织减压，即可获得满意的治疗效果。但有巴西学者通过信件的形式在Neurosurg Focus上对此发文讨论，认为上述文章中的中央型/轴向寰枢椎脱位（CAAD）同时合并有颅底凹陷、Chiari畸形、脊髓空洞、颈2、3分节不良等多种颅脊交界区异常。故单纯用后路寰枢椎固定可否同时解决上述所有问题，值得商榷。

各种综合征合并的寰枢椎脱位，往往是全身疾病的局部表现。借鉴北京协和医院骨科沈建雄教授提出的“综合征性脊柱侧凸”的提法[15]，我们暂将此种类型的寰枢椎脱位称为“综合征性寰枢椎脱位”。由于此类病例多以个案形式进行报道，在以前未予足够重视。今年有两篇有关此类疾病的系统评价及队列报告，值得引起重视。其中一篇是美国学者Isaacs AM[16]发表的有关唐氏综合征患者合并寰枢椎脱位手术治疗的系统评价文章。文章总计纳入38项研究，共有169例唐氏综合征合并寰枢椎脱位的患者接受手术治疗。后路手术是主要的手术方法，仅有6%的此类患者需要接受前路手术。手术并发症发生率36%，死亡3%。由于病例数较少，有关此类疾患的评估方法、具体手术策略以及不同手术方式的长期临床疗效，还有待进一步深入研究。另一篇文章是由陕西省人民医院骨科Wu X等[17]发表。作者通过在Kashin-Beck disease（KBD，即大骨节病）流行地区的筛查发现，39/267例（14.6%）KBD患者可通过颈椎动力位X线检查诊断为寰枢椎脱位，其中34例为可复性，5例为难复性。影像学表现主要为齿突发育不良以及寰枢关节的退变性改变。作者推测KBD患者青少年期间齿状突软骨生长板的破坏是导致寰枢椎脱位的主要原因。2023年发表的其他类型综合征导致的寰枢椎脱位包括先天性脊椎骨骺发育不良（spondyloepiphyseal dysplasia congenita）、代谢性皮肤松弛（metabolic cutis laxa）、先天性脊椎骨骺发育不良（spondyloepiphyseal dysplasia congenita）、马凡综合征（Marfan syndrome）、附着点相关性关节炎（enthesitis-related arthritis）、先天性全身性脂肪营养不良综合征（congenital generalized lipodystrophy）等。由于该类疾病往往累及全身多系统，因此在治疗时常需要多学科之间的密切合作。

总之，2023年寰枢椎领域相关文章仍呈现持续增多的趋势，且有相当数量的文献发表在脊柱类顶级期刊中，提示文章的质量和影响力较前有较大提高。但从文章类型看仍以技术类文献为主，研究设计也多为回顾性研究以及病例系列研究，真正的前瞻性多中心研究还未见报道，同时在一些重要概念的认定、治疗方式的选择等方面还存在很大争议。可喜的是我国同道在寰枢椎领域发表的文章数量一直占据前列，同时国内在寰枢椎治疗领域已经开展了一些前瞻性多中心的研究项目。相信未来这些研究成果将为寰枢椎领域治疗方式的选择提供更高质量的证据支持，并提高我国在国际脊柱外科研究领域的地位。

感谢北京大学第三医院骨科王少波教授为本研究的开展所提供的学习和交流的机会。

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李想

首都医科大学附属北京友谊医院骨科，博士，主任医师，副教授，硕士研究生导师。

主要研究方向：脊柱外科，脊柱微创技术，脊柱脊髓损伤治疗与康复。

目前以第一作者或通讯作者发表论文21篇，其中SCI论文5篇。主持省部级课题1项，首都卫生发展科研专项基金课题1项，北京市医管局科研培育计划1项，其他局级课题3项。

担任北京医学会骨科学分会脊柱学组委员，中国康复医学会脊柱专业委员会脊柱微创学组委员，中华医学会骨科学分会微创学组青年委员会委员，白求恩公益基金会骨科基层教育委员会委员，中国康复医学会颈椎病专业委员会基础学组常委，中国老年学和老年医学学会老年骨科分会常委，北京市慢性病防治与健康教育研究会单侧双通道脊柱内镜专业委员会常委，北京市慢性病防治与健康教育研究会脊柱固定非融合专业委员会常委，中国医科大学北京校友会骨科分会副会长。

王圣林

北京大学第三医院骨科主任医师、副教授、博士研究生导师。颅椎专业组组长。主要从事脊柱外科的临床诊疗和研究工作，重点为颅椎区疾患、寰枢椎外伤、寰枢椎脱位及脊柱退变性疾病的诊疗科研工作。

担任中国康复医学会骨与关节康复专委会枕颈外科学组副主任委员；中国医药教育协会骨科脊柱分会常务委员；中国医师协会骨科医师分会颈椎学组委员；中国医师协会骨科医师分会脊柱功能重建学组委员；颈椎外科研究会（CSRS）北美区分会通讯会员；CSRS亚太区分会正式会员及Committee（委员）；CSRS中国分会正式会员及Committee（委员）；AO Spine讲师；《创伤外科杂志》通讯编委。